慢性硬化性骨髓炎误诊及复发一例
2019-07-03 朱岩 何志伟 樊根涛 中国骨与关节杂志
患者，女，13岁，病程3个月。3个月前患者无明显诱因下感右臂近端间歇性疼痛，伴右肩部肿胀，轻度右肩关节活动障碍，其余肢体正常，无发热、呼吸困难、头痛、恶心等症状，患肢无外伤史及感染史。专科检查：患者右肩部外侧微肿胀，周围皮温稍高，皮肤颜色正常，无血管怒张，有压痛，右肩部活动受限。四肢肌力、肌张力均正常。常规实验室检查：血常规、血生化等常规检查除C反应蛋白增高(15.6mg/L)，血沉增高(39mm
临床资料
患者，女，13岁，病程3个月。3个月前患者无明显诱因下感右臂近端间歇性疼痛，伴右肩部肿胀，轻度右肩关节活动障碍，其余肢体正常，无发热、呼吸困难、头痛、恶心等症状，患肢无外伤史及感染史。专科检查：患者右肩部外侧微肿胀，周围皮温稍高，皮肤颜色正常，无血管怒张，有压痛，右肩部活动受限。四肢肌力、肌张力均正常。常规实验室检查：血常规、血生化等常规检查除C反应蛋白增高(15.6mg/L)，血沉增高(39mm/H)外其它指标均正常。术前影像学表现：3个月前患者于当地医院摄X线片检查显示右侧肱骨干骺端外侧骨质溶解，肱骨中上段骨内膜增厚，骨髓腔局部变窄。图1a就诊时X线片示：右肱骨上端骨质破坏进一步增大，破坏边缘不整呈虫蚀状，可见骨膜反应。图1b核磁检查脂肪抑制T2相病变呈不均匀高信号影，腋窝可见肿大的淋巴结。图2aCT检查可见肱骨上端骨质破坏及软组织肿胀。影像学资料提示恶性骨肿瘤可能性大，考虑尤文肉瘤。穿刺病理检查为炎性组织，但由于穿刺组织局限及尤文肉瘤存在假阴性穿刺结果，根据影像学资料，考虑尤文肉瘤早期易转移的高度恶性，拟诊断尤文肉瘤并安排患者化疗1次(化疗方案为顺铂＋吡柔比星)。
化疗后患者复查X线片检查显示骨质破坏进一步扩大，可见“葱皮样”骨膜反应(图2c)，PET-CT检查右肱骨近端病变FDG摄取轻度增高，SUVMAX：2.4，AV：1.4。由于化疗结果不佳，PET-CT检查无明显恶性倾向，患者临床表现与恶性肿瘤急性进展期症状不匹配，结合穿刺结果考虑为骨髓炎。遂为进一步明确诊断行切开活检术，术中病理为增生的纤维骨组织，伴大量急慢性炎性细胞浸润及少量死骨，结合临床表现，最终诊断为慢性骨髓炎，术中行刮除清创，开窗术后患者症状明显缓解。术后1.5年患者两次发生右臂上端疼痛，疼痛位置同前，症状同前，可触及肱骨质硬，右上臂稍肿胀，有压痛，皮肤颜色正常。X线片示骨干梭形膨胀，骨皮质、骨膜增厚，伴局部缺损，骨髓腔狭窄不通畅(图3)。CT检查示骨干骨皮质增厚，周围软组织肿胀(图4)。影像学资料表现呈典型硬化性骨髓炎特征，遂行病灶刮除术，术中病理与上次相同，为新生骨小梁间纤维肉芽组织，伴急慢性炎性细胞大量浸润。(图5)术中标本细菌培养阴性。现患者术后随访10个月，无不适症状。
讨论
CarlGarre报道的10例骨髓炎症状，其中1例具有典型的非化脓性硬化、骨质增厚和骨膜隆起，这是最早的关于慢性硬化性骨髓炎的报道。慢性硬化性骨髓炎多发于较大的儿童及年轻人，其病因不明，通常认为与宿主较强的免疫力及病原体低毒力有关，普通的细菌培养通常为阴性。硬化性骨髓炎病程缓慢，全身症状轻微，病变部位有酸胀痛及触痛，系由于骨质增生，骨内张力增加所致，往往反复发作，很少有软组织肿物。该患者两次发病影像学较大差异，可能是初次为慢性骨髓炎的亚急性状态，骨质破坏与新骨增生交替，第2次则为慢性期，以骨质增生硬化为主。
患者发病位置是尤文肉瘤的高发位置，影像学表现以进展性虫蚀样骨质破坏为主，可见葱皮样骨膜反应，患者缺乏典型感染症状，以上是临床中误诊为尤文肉瘤的主要原因。尤文肉瘤是一种恶性程度极高的肿瘤，多发于青少年男性，以四肢长骨骨干及干骺端为好发位置，其主要症状与慢性骨髓炎相似，主要为病变部位的疼痛及软组织包块。本例患者无软组织侵犯，PET-CT示无其它转移灶，提示非尤文肉瘤可能。慢性硬化性骨髓炎患者发病年龄部位，症状与尤文肉瘤难以鉴别。恶性骨肿瘤穿刺活检虽然方便快捷，但是具有穿刺组织有限，有可能穿刺到炎性细胞浸润的坏死区或肿瘤外周区的局限性，所以必须切开活检才能明确排除。组织学证据是本病与恶性骨肿瘤鉴别的金标准。
慢性硬化性骨髓炎尚未标准性治疗方法，单独的抗生素治疗对其无明显疗效，手术联合抗生素使用成为常用选择。除了开窗和刮除术外，在少数情况下，也可直接切除。本例患者切开活检后明显症状好转，证明了开窗治疗的有效性。但是1.5年后患者再次复发，意味着对于慢性硬化性骨髓炎，必须刮除彻底，否则仍会有复发可能性。本例患者行病灶刮除术后联合口服使用抗生素头孢地尼分散片，效果良好，术后随访10个月未见复发，手术效果满意。
原始出处：
朱岩,何志伟,樊根涛,朱浩,周光新.慢性硬化性骨髓炎误诊及复发一例报告[J].中国骨与关节杂志,2019,8(05):398-400.
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